ABSTRACT Background: In the field of the economic evaluation (EE), there is an open debate on the most appropriate perspective to apply. Despite the relevance of the topic, there are hardly any studies that have analyzed the practical consequences of applying the social perspective vs. health care funder. The aim of this study was performed a systematic review of the available evidence to analyze whether the inclusion/exclusion of informal care and/or loss of productivity influence the results and conclusions of economic evaluations. Methods: A systematic review of the literature was carried out using PubMed and Econlit databases, to determine the publications that contained EE on Alzheimer, Parkinson and Stroke. Inclusion criteria were: a) full EE of the diseases under study; b) from January 2006-July 2016; and c) in English or Spanish. Results: 6,292 references were identified, of which 245 publications meet the selection criteria and were analyzed. After the full-text analysis, 20 references were selected, of which 27 full EE were obtained (20 corresponding to Alzheimer, 1 to Parkinson and 6 to Stroke). In 20 EE (74.1%) the change of the perspective modifies the results, becoming dominant or increasing the saving of the resources by comparing the alternatives from the social perspective. In the remaining 7, the inclusion of social costs involves an increase in the costs of the intervention evaluated against its control. In a single EE, the conclusions vary when including social costs. Conclusions: The inclusion of social costs can modify the results of EE but their impact on the conclusions is not relevant.

RESUMEN Fundamentos: En el campo de la evaluación económica (EE), existe un debate abierto sobre la perspectiva más apropiada a aplicar. Pese a la relevancia del tema, apenas hay trabajos que analicen las consecuencias prácticas de aplicar la perspectiva social o la del financiador. El objetivo fue realizar una revisión sistemática para analizar si la inclusión/exclusión de los cuidados informales y/o pérdidas laborales influyen en los resultados y conclusiones de las EE. Métodos: Se realizó una búsqueda sistemática en PubMed y Econlit para determinar las publicaciones que contenían EE sobre Alzheimer, Parkinson e Ictus. Criterios de inclusión: a) EE completas sobre las enfermedades en estudio; b) periodo enero 2006-julio 2016; y c) en inglés o español. Resultados: Se obtuvieron 6.292 referencias, seleccionándose 245 artículos que podían cumplir los criterios de inclusión. Tras el análisis a texto completo, se seleccionaron 20 publicaciones de las cuales se obtuvieron 27 EE completas (20 corresponden a Alzheimer, 1 a Parkinson y 6 al Ictus). En 20 EE (74,1%) el cambio de perspectiva modifica los resultados, pasando a ser dominantes o incrementando el ahorro de recursos comparando las alternativas desde la perspectiva social. En las 7 restantes, la inclusión de los costes sociales supone un incremento en los costes de la intervención evaluada frente a su control. Únicamente en una EE varían las conclusiones al incluir los costes sociales. Conclusiones: En general, la inclusión de los costes sociales puede modificar los resultados de las EE, pero su impacto sobre las conclusiones de las mismas es poco relevante.

ABSTRACT Background: In the field of the economic evaluation (EE), there is an open debate on the most appropriate perspective to apply. Despite the relevance of the topic, there are hardly any studies that have analyzed the practical consequences of applying the social perspective vs. health care funder. The aim of this study was performed a systematic review of the available evidence to analyze whether the inclusion/exclusion of informal care and/or loss of productivity influence the results and conclusions of economic evaluations. Methods: A systematic review of the literature was carried out using PubMed and Econlit databases, to determine the publications that contained EE on Alzheimer, Parkinson and Stroke. Inclusion criteria were: a) full EE of the diseases under study; b) from January 2006-July 2016; and c) in English or Spanish. Results: 6,292 references were identified, of which 245 publications meet the selection criteria and were analyzed. After the full-text analysis, 20 references were selected, of which 27 full EE were obtained (20 corresponding to Alzheimer, 1 to Parkinson and 6 to Stroke). In 20 EE (74.1%) the change of the perspective modifies the results, becoming dominant or increasing the saving of the resources by comparing the alternatives from the social perspective. In the remaining 7, the inclusion of social costs involves an increase in the costs of the intervention evaluated against its control. In a single EE, the conclusions vary when including social costs. Conclusions: The inclusion of social costs can modify the results of EE but their impact on the conclusions is not relevant.

RESUMEN Fundamentos: En el campo de la evaluación económica (EE), existe un debate abierto sobre la perspectiva más apropiada a aplicar. Pese a la relevancia del tema, apenas hay trabajos que analicen las consecuencias prácticas de aplicar la perspectiva social o la del financiador. El objetivo fue realizar una revisión sistemática para analizar si la inclusión/exclusión de los cuidados informales y/o pérdidas laborales influyen en los resultados y conclusiones de las EE. Métodos: Se realizó una búsqueda sistemática en PubMed y Econlit para determinar las publicaciones que contenían EE sobre Alzheimer, Parkinson e Ictus. Criterios de inclusión: a) EE completas sobre las enfermedades en estudio; b) periodo enero 2006-julio 2016; y c) en inglés o español. Resultados: Se obtuvieron 6.292 referencias, seleccionándose 245 artículos que podían cumplir los criterios de inclusión. Tras el análisis a texto completo, se seleccionaron 20 publicaciones de las cuales se obtuvieron 27 EE completas (20 corresponden a Alzheimer, 1 a Parkinson y 6 al Ictus). En 20 EE (74,1%) el cambio de perspectiva modifica los resultados, pasando a ser dominantes o incrementando el ahorro de recursos comparando las alternativas desde la perspectiva social. En las 7 restantes, la inclusión de los costes sociales supone un incremento en los costes de la intervención evaluada frente a su control. Únicamente en una EE varían las conclusiones al incluir los costes sociales. Conclusiones: En general, la inclusión de los costes sociales puede modificar los resultados de las EE, pero su impacto sobre las conclusiones de las mismas es poco relevante.

Introduction: Stem cell transplantation has been used for many years to treat haematological malignancies that could not be cured by other treatments. Despite this medical breakthrough, mortality rates remain high. Our purpose was to evaluate labour productivity losses associated with premature mortality due to blood cancer in recipients of stem cell transplantations. Methods: We collected primary data from the clinical histories of blood cancer patients who had undergone stem cell transplantation between 2006 and 2011 in two Spanish hospitals. We carried out a descriptive analysis and calculated the years of potential life lost and years of potential productive life lost. Labour productivity losses due to premature mortality were estimated using the Human Capital method. An alternative approach, the Friction Cost method, was used as part of the sensitivity analysis. Results: Our findings suggest that, in a population of 179 transplanted and deceased patients, males and people who die between the ages of 30 and 49 years generate higher labour productivity losses. The estimated loss amounts to over €31.4 million using the Human Capital method (€480,152 using the Friction Cost method), which means an average of €185,855 per death. The highest labour productivity losses are produced by leukaemia. However, lymphoma generates the highest loss per death. Conclusions: Further efforts are needed to reduce premature mortality in blood cancer patients undergoing transplantations and reduce economic losses.

Introducción: Durante muchos años el trasplante de células madre se ha usado para tratar neoplasias hematológicas que no podrían haber sido curadas mediante otras terapias. A pesar de este avance médico, la ratio de mortalidad es aún elevada. Nuestro objetivo es evaluar las pérdidas de productividad laboral por mortalidad prematura debido a una neoplasia hematológica en receptores de trasplante de células madre. Métodos: Se recogieron datos primarios de las historias clínicas de pacientes con neoplasia hematológica, trasplantados durante los años 2006 y 2011 en dos hospitales españoles. Se realizó un análisis descriptivo y se calcularon los años potenciales de vida y los años potenciales de vida laboral perdidos. Las pérdidas de productividad laboral se estimaron usando el método del Capital Humano. El método de los Costes de Fricción se empleó como parte del análisis de sensibilidad. Resultados: En una población de 179 pacientes trasplantados y fallecidos, se dan mayores pérdidas de productividad laboral en varones y en personas de edades comprendidas entre los 30 y 49 años. La pérdida estimada está por encima de €31.4 millones usando el método del Capital Humano (€480,152 usando el método Costes Fricción), lo que significa una pérdida media de €185,855 por persona fallecida. Las mayores pérdidas globales son generadas por la leucemia. Sin embargo, el linfoma genera las mayores pérdidas por fallecimiento. Conclusiones: Mayores esfuerzos son necesarios para reducir la mortalidad prematura de pacientes trasplantados por neoplasia hematológica y reducir el impacto económico y social asociado a la misma.

Introduction: Stem cell transplantation has been used for many years to treat haematological malignancies that could not be cured by other treatments. Despite this medical breakthrough, mortality rates remain high. Our purpose was to evaluate labour productivity losses associated with premature mortality due to blood cancer in recipients of stem cell transplantations. Methods: We collected primary data from the clinical histories of blood cancer patients who had undergone stem cell transplantation between 2006 and 2011 in two Spanish hospitals. We carried out a descriptive analysis and calculated the years of potential life lost and years of potential productive life lost. Labour productivity losses due to premature mortality were estimated using the Human Capital method. An alternative approach, the Friction Cost method, was used as part of the sensitivity analysis. Results: Our findings suggest that, in a population of 179 transplanted and deceased patients, males and people who die between the ages of 30 and 49 years generate higher labour productivity losses. The estimated loss amounts to over €31.4 million using the Human Capital method (€480,152 using the Friction Cost method), which means an average of €185,855 per death. The highest labour productivity losses are produced by leukaemia. However, lymphoma generates the highest loss per death. Conclusions: Further efforts are needed to reduce premature mortality in blood cancer patients undergoing transplantations and reduce economic losses.

Introducción: Durante muchos años el trasplante de células madre se ha usado para tratar neoplasias hematológicas que no podrían haber sido curadas mediante otras terapias. A pesar de este avance médico, la ratio de mortalidad es aún elevada. Nuestro objetivo es evaluar las pérdidas de productividad laboral por mortalidad prematura debido a una neoplasia hematológica en receptores de trasplante de células madre. Métodos: Se recogieron datos primarios de las historias clínicas de pacientes con neoplasia hematológica, trasplantados durante los años 2006 y 2011 en dos hospitales españoles. Se realizó un análisis descriptivo y se calcularon los años potenciales de vida y los años potenciales de vida laboral perdidos. Las pérdidas de productividad laboral se estimaron usando el método del Capital Humano. El método de los Costes de Fricción se empleó como parte del análisis de sensibilidad. Resultados: En una población de 179 pacientes trasplantados y fallecidos, se dan mayores pérdidas de productividad laboral en varones y en personas de edades comprendidas entre los 30 y 49 años. La pérdida estimada está por encima de €31.4 millones usando el método del Capital Humano (€480,152 usando el método Costes Fricción), lo que significa una pérdida media de €185,855 por persona fallecida. Las mayores pérdidas globales son generadas por la leucemia. Sin embargo, el linfoma genera las mayores pérdidas por fallecimiento. Conclusiones: Mayores esfuerzos son necesarios para reducir la mortalidad prematura de pacientes trasplantados por neoplasia hematológica y reducir el impacto económico y social asociado a la misma.

The development of the economic evaluation of health care interventions has become a support tool in making decisions on pricing and reimbursement of new health interventions. The increasingly extensive application of these techniques has led to the identification of particular situations in which, for various reasons, it may be reasonable to take into account special considerations when applying the general principles of economic evaluation. In this article, which closes a series of three, we will discuss, using the Metaplan technique, about the economic evaluation of health interventions in special situations such as rare diseases and end of life treatments, as well as consideration of externalities in assessments, finally pointing out some research areas to solve the main problems identified in these fields.

El desarrollo de la evaluación económica de intervenciones sanitarias se ha convertido en una herramienta de apoyo en la toma decisiones sobre financiación pública y fijación de precios de nuevas intervenciones sanitarias. La aplicación cada vez más extensiva de estas técnicas ha llevado a la identificación de situaciones particulares en las que, por diversas razones, podría ser razonable tener en cuenta consideraciones especiales a la hora de aplicar los principios generales de evaluación. En este artículo, que cierra una serie de tres, debatiremos, empleando la técnica Metaplan, sobre la evaluación económica en tres situaciones especiales: las enfermedades raras y los tratamientos al final de la vida, así como la consideración de las externalidades en las evaluaciones, apuntando finalmente algunas líneas de investigación futuras para resolver los principales problemas identificados en estos ámbitos.

The development of the economic evaluation of health care interventions has become a support tool in making decisions on pricing and reimbursement of new health interventions. The increasingly extensive application of these techniques has led to the identification of particular situations in which, for various reasons, it may be reasonable to take into account special considerations when applying the general principles of economic evaluation. In this article, which closes a series of three, we will discuss, using the Metaplan technique, about the economic evaluation of health interventions in special situations such as rare diseases and end of life treatments, as well as consideration of externalities in assessments, finally pointing out some research areas to solve the main problems identified in these fields.

El desarrollo de la evaluación económica de intervenciones sanitarias se ha convertido en una herramienta de apoyo en la toma decisiones sobre financiación pública y fijación de precios de nuevas intervenciones sanitarias. La aplicación cada vez más extensiva de estas técnicas ha llevado a la identificación de situaciones particulares en las que, por diversas razones, podría ser razonable tener en cuenta consideraciones especiales a la hora de aplicar los principios generales de evaluación. En este artículo, que cierra una serie de tres, debatiremos, empleando la técnica Metaplan, sobre la evaluación económica en tres situaciones especiales: las enfermedades raras y los tratamientos al final de la vida, así como la consideración de las externalidades en las evaluaciones, apuntando finalmente algunas líneas de investigación futuras para resolver los principales problemas identificados en estos ámbitos.

Background: The economic impact caused by diseases goes far beyond health care costs and, therefore it is transferred to the society through different dimensions. The aim of this study was to estimate the productivity losses due to premature deaths caused by diseases occurred in Spain during the period 2005-2009. Methods: We used data from several sources (Death Registry, Labour Force Survey and Wage Structure Survey) to develop a simulation model based on the human-capital approach that allowed us to estimate the labour productivity losses caused by premature deaths in the period analysed. Additionally, we also carried out two alternative scenarios in which we analysed how epidemiologic data influenced our results. Results: Our model showed the estimated loss of productivity due to premature death fell from 8,935 billion euros in 2005 to 8,073 billion euros in 2009. Nine diseases (traffic accidents, malignant tumour of the trachea, suicides, acute myocardial infarction, AIDS, cirrhosis, breast tumour, cerebrovascular disease and colon cancer) accounted for 35.6% of the total Years of Potential Productive Life Lost and 36.5% of the estimated productivity losses. The estimated losses represented 0.98%, 0.85% and 0.77% of Gross Domestic Product in 2005, 2007 and 2009, respectively. Conclusions: The labour productivity losses caused by premature deaths decreased substantially in the period analysed. This reduction was mainly due to the epidemiological evolution of premature mortality.

Fundamentos: El impacto económico que causan las enfermedades va mucho más allá del gasto sanitario, transmitiéndose a la sociedad a través de diferentes dimensiones. El principal objetivo de este estudio fue estimar la evolución de las pérdidas de productividad laboral causadas por muertes prematuras en España durante el periodo 2005-2009. Métodos: Se emplearon varias fuentes estadísticas (Registro de defunciones según la causa de muerte, Encuesta de Población Activa y Encuesta de Estructura Salarial) para desarrollar un modelo de simulación basado en el enfoque de capital humano que permitió estimar las pérdidas laborales ocasionadas por muertes prematuras para el periodo analizado. Adicionalmente, se llevaron a cabo dos escenarios alternativos en los que se analizó la influencia de la evolución epidemiológica en los resultados obtenidos. Resultados: El modelo de simulación mostró una caída de las pérdidas laborales asociadas a muertes prematuras que fue desde 8.935 millones de euros en 2005 a 8.073 millones de euros en 2009. El análisis de las causas reducidas de muerte señaló que nueve causas de enfermedad (accidentes de tráfico, tumor maligno de tráquea, suicidios, infarto agudo de miocardio, SIDA, cirrosis, tumor de mama, enfermedades cerebrovasculares y cáncer de colon) supusieron el 35,6% del total de Años Potenciales de Vida Laboral Perdidos y 36,6% del total de pérdida estimada. Las pérdidas estimadas representaron el 0,98%, 0,85% y 0,77% del Producto Interior Bruto de 2005, 2007 y 2009, respectivamente. Conclusiones: Las pérdidas laborales ocasionadas por muertes prematuras en España disminuyeron sustancialmente en el periodo analizado. Esta reducción se debió fundamentalmente a la favorable evolución epidemiológica de la mortalidad prematura.

Background: The economic impact caused by diseases goes far beyond health care costs and, therefore it is transferred to the society through different dimensions. The aim of this study was to estimate the productivity losses due to premature deaths caused by diseases occurred in Spain during the period 2005-2009. Methods: We used data from several sources (Death Registry, Labour Force Survey and Wage Structure Survey) to develop a simulation model based on the human-capital approach that allowed us to estimate the labour productivity losses caused by premature deaths in the period analysed. Additionally, we also carried out two alternative scenarios in which we analysed how epidemiologic data influenced our results. Results: Our model showed the estimated loss of productivity due to premature death fell from 8,935 billion euros in 2005 to 8,073 billion euros in 2009. Nine diseases (traffic accidents, malignant tumour of the trachea, suicides, acute myocardial infarction, AIDS, cirrhosis, breast tumour, cerebrovascular disease and colon cancer) accounted for 35.6% of the total Years of Potential Productive Life Lost and 36.5% of the estimated productivity losses. The estimated losses represented 0.98%, 0.85% and 0.77% of Gross Domestic Product in 2005, 2007 and 2009, respectively. Conclusions: The labour productivity losses caused by premature deaths decreased substantially in the period analysed. This reduction was mainly due to the epidemiological evolution of premature mortality.

Fundamentos: El impacto económico que causan las enfermedades va mucho más allá del gasto sanitario, transmitiéndose a la sociedad a través de diferentes dimensiones. El principal objetivo de este estudio fue estimar la evolución de las pérdidas de productividad laboral causadas por muertes prematuras en España durante el periodo 2005-2009. Métodos: Se emplearon varias fuentes estadísticas (Registro de defunciones según la causa de muerte, Encuesta de Población Activa y Encuesta de Estructura Salarial) para desarrollar un modelo de simulación basado en el enfoque de capital humano que permitió estimar las pérdidas laborales ocasionadas por muertes prematuras para el periodo analizado. Adicionalmente, se llevaron a cabo dos escenarios alternativos en los que se analizó la influencia de la evolución epidemiológica en los resultados obtenidos. Resultados: El modelo de simulación mostró una caída de las pérdidas laborales asociadas a muertes prematuras que fue desde 8.935 millones de euros en 2005 a 8.073 millones de euros en 2009. El análisis de las causas reducidas de muerte señaló que nueve causas de enfermedad (accidentes de tráfico, tumor maligno de tráquea, suicidios, infarto agudo de miocardio, SIDA, cirrosis, tumor de mama, enfermedades cerebrovasculares y cáncer de colon) supusieron el 35,6% del total de Años Potenciales de Vida Laboral Perdidos y 36,6% del total de pérdida estimada. Las pérdidas estimadas representaron el 0,98%, 0,85% y 0,77% del Producto Interior Bruto de 2005, 2007 y 2009, respectivamente. Conclusiones: Las pérdidas laborales ocasionadas por muertes prematuras en España disminuyeron sustancialmente en el periodo analizado. Esta reducción se debió fundamentalmente a la favorable evolución epidemiológica de la mortalidad prematura.

OBJECTIVE. To assess the consequences of private outsourcing on the overall supply and filling of prescriptions in state health services. MATERIAL AND METHODS. The research was conducted using quantitative and qualitative techniques in 13 states. The information was collected through interviews and direct observation. The interviews were carried on staff of state health services related to the drug supply chain and users of health services. The quantitative approach examined the percentage of stocked full recipes in a sample of users. RESULTS States that have opted for the fully outsourced model, and properly monitored this choice, have increased the supply of drugs to their users and guaranteed the supply in the care units in charge. Other states with the outsourced model have multiple problems: direct purchase of drugs not included in the basic drugs catalogue, failure of suppliers and shortage of supplies in the laboratories that provide the company. The main disadvantages identified in all models were: the subordination of the medical criteria to administrative criteria, insufficient planning based on local care needs, heterogeneous procedures, insufficient knowledge of regulations and lack of normativity. CONCLUSION. The results indicate that the incorporation of private providers in the drug supply chain may not be the solution to bring down the shortage faced by health services, especially at the hospital level. The shift to outsourcing models has developed without incorporating evaluation mechanisms and the consequences that this transition can have on state health systems must be investigated more deeply.

OBJETIVO. Evaluar las consecuencias de la subrogación privada sobre el proceso general de abasto y el surtimiento completo de recetas en los servicios estatales de salud. MATERIAL Y MÉTODOS. La investigación se realizó utilizando técnicas cuantitativas y cualitativas en 13 entidades federativas. La información se recolectó mediante entrevistas y observación directa. Las entrevistas se aplicaron a personal de los servicios estatales de salud relacionados con la cadena de abasto de medicamentos y a usuarios de los servicios de atención. La aproximación cuantitativa examinó, en una muestra por conveniencia de usuarios, el porcentaje de recetas completas surtidas. RESULTADOS. Las entidades que han optado por el modelo tercerizado en su totalidad y lo controlan adecuadamente han incrementado el suministro de medicamentos entre sus usuarios y garantizado el abasto en las unidades de atención a su cargo. Otras entidades con modelo tercerizado tienen múltiples problemas: compra directa de medicamentos no incluidos en el cuadro básico, incumplimiento de proveedores y escasez de insumos en los laboratorios que proveen a la empresa. Como principales inconvenientes de todos los modelos se identificaron la subordinación de los criterios médicos a los criterios administrativos; la insuficiente planeación basada en las necesidades locales de atención; la heterogeneidad de los procedimientos; el conocimiento insuficiente de la normatividad y la falta de regulación. CONCLUSIÓN. Los resultados indican que la incorporación de proveedores privados en la cadena de abasto de medicamentos podría no ser la solución para abatir el desabasto que padecen los servicios de salud, especialmente a escala hospitalaria. El cambio hacia modelos subrogados (tercerizados) se ha desarrollado sin incorporar mecanismos de evaluación, y las consecuencias que esta transición puede acarrear sobre los sistemas estatales de salud deben ser investigadas con mayor profundidad.

OBJECTIVE. To assess the consequences of private outsourcing on the overall supply and filling of prescriptions in state health services. MATERIAL AND METHODS. The research was conducted using quantitative and qualitative techniques in 13 states. The information was collected through interviews and direct observation. The interviews were carried on staff of state health services related to the drug supply chain and users of health services. The quantitative approach examined the percentage of stocked full recipes in a sample of users. RESULTS States that have opted for the fully outsourced model, and properly monitored this choice, have increased the supply of drugs to their users and guaranteed the supply in the care units in charge. Other states with the outsourced model have multiple problems: direct purchase of drugs not included in the basic drugs catalogue, failure of suppliers and shortage of supplies in the laboratories that provide the company. The main disadvantages identified in all models were: the subordination of the medical criteria to administrative criteria, insufficient planning based on local care needs, heterogeneous procedures, insufficient knowledge of regulations and lack of normativity. CONCLUSION. The results indicate that the incorporation of private providers in the drug supply chain may not be the solution to bring down the shortage faced by health services, especially at the hospital level. The shift to outsourcing models has developed without incorporating evaluation mechanisms and the consequences that this transition can have on state health systems must be investigated more deeply.

OBJETIVO. Evaluar las consecuencias de la subrogación privada sobre el proceso general de abasto y el surtimiento completo de recetas en los servicios estatales de salud. MATERIAL Y MÉTODOS. La investigación se realizó utilizando técnicas cuantitativas y cualitativas en 13 entidades federativas. La información se recolectó mediante entrevistas y observación directa. Las entrevistas se aplicaron a personal de los servicios estatales de salud relacionados con la cadena de abasto de medicamentos y a usuarios de los servicios de atención. La aproximación cuantitativa examinó, en una muestra por conveniencia de usuarios, el porcentaje de recetas completas surtidas. RESULTADOS. Las entidades que han optado por el modelo tercerizado en su totalidad y lo controlan adecuadamente han incrementado el suministro de medicamentos entre sus usuarios y garantizado el abasto en las unidades de atención a su cargo. Otras entidades con modelo tercerizado tienen múltiples problemas: compra directa de medicamentos no incluidos en el cuadro básico, incumplimiento de proveedores y escasez de insumos en los laboratorios que proveen a la empresa. Como principales inconvenientes de todos los modelos se identificaron la subordinación de los criterios médicos a los criterios administrativos; la insuficiente planeación basada en las necesidades locales de atención; la heterogeneidad de los procedimientos; el conocimiento insuficiente de la normatividad y la falta de regulación. CONCLUSIÓN. Los resultados indican que la incorporación de proveedores privados en la cadena de abasto de medicamentos podría no ser la solución para abatir el desabasto que padecen los servicios de salud, especialmente a escala hospitalaria. El cambio hacia modelos subrogados (tercerizados) se ha desarrollado sin incorporar mecanismos de evaluación, y las consecuencias que esta transición puede acarrear sobre los sistemas estatales de salud deben ser investigadas con mayor profundidad.

Marfan Syndrome is an autosomic dominant genetic disorder of the elastic fibers of connective tissue. Although neonatal and infant forms of the disease exist, the classic Marfan Syndrome is the most frequent form of presentation in childhood and adolescence, whith a hereditary background in 70 to 85% of cases. Due to the natural evolution of the disease, there is a progressive involvement of different organs or systems such as skeletal, cardiovascular, dura, ocular, skin-integument and lungs. However, the suspicion must arise on skeletal clinical aspects which are first evident signs. The cardiovascular involvement appears later but is the major life threatening complication. When suspecting Marfan phenotype, it is mandatory to apply Ghent criteria based on family history and clinical findings to establish the diagnosis. If diagnosis is confirmed, the severity of organ involvement must be assessed, to take preventive and/or therapeutic measures, including the search of new cases among relatives. When patients do not fulfill the diagnostic criteria, they must have a yearly evaluation considering the natural progressive evolution of the disease. The aim of this review is to spread and unify criteria on this disease whose diagnosis is eminently clinical, that requires early integral and updated management by a multidisciplinary group, to obtain the best quality of life and survival